Abstract
To evaluate the hemodynamic changes and the predictive factors of the clinical outcome in pediatric patients with moyamoya disease, we analyzed pre/post basal/acetazolamide stress brain perfusion SPECT with automated volume of interest (VOIs) method. Methods: Total fifty six (M:F = 33:24, age $6.7{\pm}3.2$ years) pediatric patients with moyamoya disease, who underwent basal/acetazolamide stress brain perfusion SPECT within 6 before and after revascularization surgery (encephalo-duro-arterio-synangiosis (EDAS) with frontal encephalo-galeo-synangiosis (EGS) and EDAS only followed on contralateral hemisphere), and followed-up more than 6 months after post-operative SPECT, were included. A mean follow-up period after post-operative SPECT was $33{\pm}21$ months. Each patient's SPECT image was spatially normalized to Korean template with the SPM2. For the regional count normalization, the count of pons was used as a reference region. The basal/acetazolamide-stressed cerebral blood flow (CBF), the cerebral vascular reserve index (CVRI), and the extent of area with significantly decreased basal/acetazolamide- stressed rCBF than age-matched normal control were evaluated on both medial frontal, frontal, parietal, occipital lobes, and whole brain in each patient's images. The post-operative clinical outcome was assigned as good, poor according to the presence of transient ischemic attacks and/or fixed neurological deficits by pediatric neurosurgeon. Results: In a paired t-test, basal/acetazolamide-stressed rCBF and the CVRI were significantly improved after revascularization (p<0.05). The significant difference in the pre-operative basal/acetazolamide-stressed rCBF and the CVRI between the hemispheres where EDAS with frontal EGS was performed and their contralateral counterparts where EDAS only was done disappeared after operation (p<0.05). In an independent student t-test, the pre-operative basal rCBF in the medial frontal gyrus, the post-operative CVRI in the frontal lobe and the parietal lobe of the hemispheres with EDAS and frontal EGS, the post-operative CVRI, and ${\Delta}CVRI$ showed a significant difference between patients with a good and poor clinical outcome (p<0.05). In a multivariate logistic regression analysis, the ${\Delta}CVRI$ and the post-operative CVRI of medial frontal gyrus on the hemispheres where EDAS with frontal EGS was performed were the significant predictive factors for the clinical outcome (p =0.002, p =0.015), Conclusion: With probabilistic map, we could objectively evaluate pre/post-operative hemodynamic changes of pediatric patients with moyamoya disease. Specifically the post-operative CVRI and the post-operative CVRI of medial frontal gyrus where EDAS with frontal EGS was done were the significant predictive factors for further clinical outcomes.
목적: 본 연구의 목적은 소아 모야모야병 환자에 있어서, 수술 전후 기저/아세타졸아미드 부하 뇌혈류 단일광자방출 단층촬영(SPECT) 분석에 확률뇌지도를 이용하여 수술로 인한 뇌혈역학적 변화 및 예후 예측인자 분석을 하여 뇌확률지도의 유용성을 평가하는 것이다. 대상 및 방법: 연구대상으로 서울대어린이 병원에서 소아 모야모야병으로 진단받고, 수술받은 56명(남:여=32:24, 나이 $6.7{\pm}3.2$세)이 포함되었다. 각각의 환자는 기저/아세타졸아미드 부하 뇌혈류 SPECT를 수술 전후 6-12개월 사이에 시행하였다. 각각의 환자는 한 측 반구에 encephalo-duro-arterio-synangiosis (EDAS)와 encephalo-galeo-synangiosis (EGS)를 우선적으로 시행받았고, 그 후 순차적으로 반대측 반구에 EDAS를 시행하였다. 환자들은 수술 후 $33{\pm}21$개월 추적 관찰하였다. 환자들의 SPECT 영상을 SPM에서 공간정규화 하고 뇌교의 계수를 기준으로 계수정규화한 후 한국표준확률뇌지도 (Koreans Statistical Probabilistic Map, K-SPAM)를 이용하여 부위별 혈류를 정량화 하였다. 각각 정류화된 혈류를 수술 전후, 대뇌반구간, 그리고 임상결과에 따라 비교하였다. 또한 임상결과가 좋은 군과 나쁜 군 사이에 차이가 있는 요소를 이용하여 회귀분석을 시행하였다. 결과: 수술 후 양측 내측 전두엽이랑, 전두엽, 두정엽, 측두엽, 내측경동맥 영역, 전뇌의 기저/아세타졸아미드 부하 뇌혈류가 유의하게 호전되었다(p<0.05). 대뇌반구간 비교에서는 수술전 기저/아세타졸아미드 부하 뇌혈류 및 혈류예비능지표에 차이가 있었으나, 수술 후 이 차이는 사라졌다(p<0.05). 임상결과가 좋은 환자군의 수술 전 EDAS와 EGS를 시행한 내측 전두엽 뇌이랑의 기저 뇌혈류, 동측 전두엽, 측두엽, 그리고 전뇌의 수술 후 혈류예비능지표 및 수술전후 혈류예비능지표차가 더 우수하였다(p<0.05). 회귀분석결과에 의하면, EDAS와 EGS를 시행한 내측 전두엽 뇌이랑의 수술 전 혈류예비능지표와 전뇌의 수술 전후 혈류예비능지표차가 수술 후 임상결과를 예측할 수 있는 유의한 인자이다(p=0.002, p=0.015). Conclusion: 뇌확률지도를 이용하여 소아 모야모야병 환자의 기저/아세타졸아미드 부하 뇌혈류 SPECT를 정량화하여 분석할 수 있었다. 이 방법으로 수술에 의한 뇌혈류역학적 변화를 객관적으로 평가할 수 있었으며, 모야모야병환자의 수술 결과의 예측인자를 평가할 수 있었다.
