DOI QR코드

DOI QR Code

Multicenter clinical study on birth weight and associated anomalies of single umbilical artery

단일 배꼽 동맥 환아의 출생체중과 동반기형에 관한 다기관 연구

  • Bae, Su-Nam (Department of Pediatrics, College of Medicine, Konyang University) ;
  • Lim, Jae-Woo (Department of Pediatrics, College of Medicine, Konyang University) ;
  • Ko, Kyong-Og (Department of Pediatrics, College of Medicine, Konyang University) ;
  • Jin, Hyun-Seung (Department of Pediatrics, Gangneung Asan Medical Hospital) ;
  • Kim, Min-Hee (Department of Pediatrics, College of Medicine, Konkuk University Hospital) ;
  • Lee, Bo-Young (Department of Pediatrics, College of Medicine Keimyung University Hospital) ;
  • Kim, Chun-Soo (Department of Pediatrics, College of Medicine Keimyung University Hospital) ;
  • Kim, Eun-Ryoung (Department of Pediatrics, College of Medicine, Sung-Ae General Hospital) ;
  • Park, Sang-Kee (Department of Pediatrics, College of Medicine, Chosun University Hospital) ;
  • Lee, Jung-Joo (Department of Pediatrics, College of Medicine, Chung Ang University)
  • 배수남 (건양대학교 의과대학 소아과학교실) ;
  • 임재우 (건양대학교 의과대학 소아과학교실) ;
  • 고경옥 (건양대학교 의과대학 소아과학교실) ;
  • 진현승 (강릉아산병원 소아청소년과) ;
  • 김민희 (건국대학교 의과대학 소아과학교실) ;
  • 이보영 (계명대학교 의과대학 소아과학교실) ;
  • 김천수 (계명대학교 의과대학 소아과학교실) ;
  • 김은령 (성애병원 소아청소년과) ;
  • 박상기 (조선대학교 의과대학 소아과학교실) ;
  • 이정주 (중앙대학교 의과대학 소아과학교실)
  • Received : 2008.10.05
  • Accepted : 2009.03.13
  • Published : 2009.06.15

Abstract

Purpose : To compare birth weight between infants with a single umbilical artery (SUA) and normal infants, investigate the associated anomalies of infants with SUA and isolated SUA (no abnormality of external appearance on birth, except SUA), and determine the prognosis of infants with isolated SUA. Methods : Live-born infants with SUA (n=59) detected by physical examination from among 15,193 live births in seven university hospitals in Korea between January 1, 2004, to August 1, 2007, were reviewed retrospectively, with 236 normal infants serving as the control group. Results : A statistical difference was observed between the groups in birth weight and in vitro fertilization. The incidence of infants with SUA was 0.37%. Congenital malformations were observed in 21 infants with cardiovascular (n=15, 25.4%), gastrointestinal (n=2, 3.4%), genitourinary (n=9, 15.3%), neuromusculoskeletal (n=6, 10.2%), central nervous system (n=1, 1.7%), chromosomal (n=1, 1.7%), and other (n=3, 5.1%) abnormalities. There were 49 (83.1%) infants with isolated SUA in this study population; among them, the associated congenital malformations were cardiovascular (n=6, 12.2%) and genitourinary (n=6, 12.2%) abnormalities. Two infants with cyanotic heart disease were operated and four infants with acyanotic heart disease showed improvements without any treatment. Six infants with genitourinary abnormalities on renal ultrasound had mild hydronephrosis without further consequences. Conclusion : The incidence of structural abnormalities in the cardiovascular and genitourinary systems is high and the genitourinary anomalies associated with isolated SUA have relatively good prognosis.

목 적 : SUA 환아의 출생체중을 정상아와 비교해보고, SUA의 동반기형의 계통별 분류 및 빈도에 대하여 알아보며, 이 중 외견상 이상이 없는 환아(isolated SUA) 의 동반기형의 빈도 및 예후에 대하여 알아보고자 하였다. 방 법 : 2004년 1월부터 2007년 7월까지 국내의 7개 종합병원(건양대병원, 강릉아산병원, 건국대병원, 계명대병원, 성애병원, 조선대병원, 중앙대병원)에서 출생한 15,193명의 신생아 중 SUA를 진단받았던 59명을 실험군으로 하였으며, 각 환아와 같은 해에 출생한 환아 중 성별과 재태연령, 쌍태아 여부을 같게하여 4배수의 신생아 236명을 무작위로 선발하여 대조군으로 하였다. 대조군은 환아와 산모의 임상 양상 및 동반 기형에 대한 조사는 병력지를 통하여 이루어졌으며, 동반 기형이 있는 환아는 병력지 또는 설문 조사를 통하여 추적 관찰하였다. 결 과 : 전체 신생아 중 SUA 환아의 발생률은 0.37% 이었으며, 이들의 평균 재태연령은 $36.5{\pm}3.5$주 였고, 평균 체중은 $2,610{\pm}820g$으로 대조군보다 의미있게 작았다. 산전 초음파로 SUA 가 진단된 환아는 10명(16.9%) 이었다. 동반된 기형을 보였던 환아는 총 21명(38.9%)으로 계통별로는 심혈관계 기형이 15명(25.4%)으로 가장 많았고, 소화기계 2명(3.4%), 비뇨생식기계 9명(15.3%), 신경근골격계 6명(10.2%), 중추신경계 1명(1.7%), 염색체 이상 1명(1.7%), 기타 3명(5.1%)에서 관찰되었다. SUA 환아 중 외견상 이상이 없는 환아(isolated SUA)는 49명(83.1%) 이었으며, 이 중 심혈관계 기형은 6명(12.2%), 비뇨생식기계 기형은 6명(12.2%)에서 동반되었다. 심혈관계 기형은 청색증형이 2명(Fallot 4징, 대동맥 축착) 있었고 수술 후 호전되었으며, 비청색증형은 4명으로 1명은 자연치유되었고, 3명은 악화되지 않고 관찰 중이다. 또한 비뇨생식기계 기형은 5명이 경미한 수신증이었고, 1명은 일측 신 무형성증 이었다. 이 중 2명은 자연 치유되었고 4명은 현재 악화되지 않는 상태로 추적 관찰 중이다. 결 론 : 본 연구에서 SUA 환아의 출생체중은 같은 조건의 대조군에 비해 작았으며, 동반기형은 심혈관계 및 비뇨생식기계 동반기형이 주로 관찰되었다. 또한 외견상 이상이 없는 환아(isolated SUA)에서 동반된 비뇨기계 기형은 비교적 양호한 예후를 보였다.

Keywords

References

  1. Thummula MR, Raju TH, Langenberg P. Isolated single umbilical artery anomaly and the risk for congenital malformations: a meta-analysis. J Pediatr Surg 1998;33:580-5 https://doi.org/10.1016/S0022-3468(98)90320-7
  2. Doornebal N, de Vries TW, Bos AF, de Vries NK. Screening infants with an isolated single umbilical artery for renal anomalies: nonsense? Early Hum Dev 2007;83:567-70 https://doi.org/10.1016/j.earlhumdev.2006.11.002
  3. Kim YJ, Lee HJ, Cho SJ, Park EA. Usefulness of Routine Screening for Infants with Single Umbilical Artery. J Korean Soc Neonatol. 2004;11:23-8
  4. Heifetz S. Single umbilical artery: a statistical analysis of 237 autopsy cases and review of the literature. Perspect Pediatr Pathol 1984;8:345-78
  5. Jones TB, Sorokin Y, Bhatia R, Zador IE, Bottoms SF. Single umbilical artery: accurate diagnosis? Am J Obstet Gynecol 1993;169:538-40 https://doi.org/10.1016/0002-9378(93)90615-P
  6. Chow JS, Benson CB, Doubilet PM. Frequency and nature of structural anomalies in fetuses with single umbilical arteries. J Ultrasound Med 1998;17:765-8
  7. Bourke WG, Clarke TA, Mathews TG, O'Halpin D, Donoghue VB. Isolated umbilical artery: the case for routine renal screening. Arch Dis Child 1993;68:600-1 https://doi.org/10.1136/adc.68.5_Spec_No.600
  8. Srinivan R, Arora RS. Do well infants born with an isolated single umbilical artery need investigation? Arch Dis Child 2005;90:100-1 https://doi.org/10.1136/adc.2004.062372
  9. Pomeranz MD. Anomalies, abnormalities, and care of the umbilicus. Pediatr Clin N Am 2004;51:819-27 https://doi.org/10.1016/j.pcl.2004.01.010
  10. Leung AK, Robson WL. Single umbilical artery. A report of 159 cases. Am J Dis Child 1989;143:108-11
  11. Johnson CW, Tennenbaum SY. Urologic anomalies and two vessel umbilical cords: what are the implications? Curr Urol Rep 2003;4:146-50 https://doi.org/10.1007/s11934-003-0042-y
  12. Catanzarite VA, Hendricks SK, Maida C, Westbrook C, Cousins L, Schrimmer D. Prenatal diagnosis of the two vessel cord: implications for patient counseling and obstetric management. Ultrasound Obstet Gynecol 1995;5:98-105 https://doi.org/10.1046/j.1469-0705.1995.05020098.x
  13. Bryan EM, Kohler HG. The missing umbilical artery I. Prospective study based on a maternity unit. Arch Dis Child 1974;49:844-52 https://doi.org/10.1136/adc.49.11.844
  14. Anthony S, Buitendijk SE, Dorrepaal CA, Lindner K, Braat DD, den Ouden AL. Congenital malformations in 4224 children conceived after IVF. Hum Reprod 2002;17:2089-95 https://doi.org/10.1093/humrep/17.8.2089
  15. Ericson A, Kallen B. Congenital malformations in infants born after IVF: a population-based study. Hum Reprod 2001; 16:504-9 https://doi.org/10.1093/humrep/16.3.504
  16. Steinhart JM, Kuhn JP, Eisenberg B, Vaughan RL, Maggioli AJ, Cozza TF. Ultrasound screening of healthy infants for urinary tract abnormalities. Pediatrics 1988;82:609-14
  17. Gossett DR, Lantz ME, Chrisholm CA. Antenatal diagnosis of single umbilical artery: is fetal echocardiography warranted? Obstet Gynecol 2002;100:903-8 https://doi.org/10.1016/S0029-7844(02)02148-8
  18. Byrne J, Blanc WA. Malformations and chromsome anomalies in spontaneously aborted fetuses with single umbilical artery. Am J Obstet Gynecol 1985;151:340-2 https://doi.org/10.1016/0002-9378(85)90300-X